Investigation d'un agrégat spatio-temporel de malformations congénitales dans une commune de Loire-Atlantique

Avertissement : Dans le cadre de l'amélioration de nos pratiques et pour tenir compte du conseil de la CADA délivré le 11/02/2021, le rapport a été retiré afin de s'assurer de l'absence de toute donnée susceptible de présenter un risque d'identification indirecte. Ce rapport ainsi réévalué et mis en conformité avec les recommandations de la CADA, sera prochainement à nouveau disponible sur notre site. Résumé : Introduction En 2013, Santé publique France (Cellule régionale Loire-Atlantique) a été saisie suite au signalement par un professionnel de santé hospitalier d'un regroupement de 3 cas d'enfants porteurs d'agénésies transverses du membre supérieurs (ATMS), domiciliés dans une même commune, située en Loire-Atlantique. En réponse à ce signalement, une investigation a été immédiatement menée par la Cellule de Santé publique France en Loire Atlantique pour traiter ce signal. Méthodes : Cette investigation avait pour objectif 1) de valider le signal selon un ensemble de critères (définition de cas, critère spatial, critère temporel), 2) d'évaluer statistiquement si ce regroupement de cas dans la même commune de Loire-Atlantique pouvait être dû au hasard, 3) de rechercher une exposition commune pendant la grossesse des mères de ces 3 cas. Afin de s'assurer que les cas étaient porteurs du même type de malformation, définie ici comme une ATMS sans lien avec une anomalie chromosomique, ils ont été orientés vers une consultation auprès d'un spécialiste. Pour établir statistiquement si ce regroupement de cas pouvait être dû au hasard, deux approches méthodologiques ont été utilisées. La première approche a consisté à comparer le nombre observé de cas d'enfants porteurs d'ATMS sur la commune où résidaient les mères des 3 enfants pendant leur grossesse sur la période considérée, au nombre attendu de cas sur cette même période, en se basant sur la prévalence moyenne annuelle des ATMS, estimée à partir des données des 6 registres français sur la période 2009-2014. Pour la seconde approche, la probabilité d'observer un même regroupement de cas d'enfants porteurs de ce type de malformation, dans des communes en France ayant les mêmes caractéristiques en termes de nombre d'habitants et de naissances annuelles, a été estimée. La recherche d'une exposition commune pendant les grossesses des mères de ces cas a été réalisée à l'aide d'un questionnaire téléphonique, construit à partir du formulaire de déclaration de malformation utilisé par le registre de Rhône-Alpes, le REMERA et à l'aide des informations recueillies auprès du médecin ayant examiné les enfants. Les bases BASIAS, BASOL, ARIA ainsi que les sites de la préfecture concernant les nuisances et les risques ont été consultés pour rechercher une exposition environnementale. Résultats : Après examen par un médecin spécialiste, les 3 cas ont été considérés comme porteurs d'une ATMS. Ces enfants étant nés sur deux années consécutives, dans une période comprise entre 2007 et 2011, et leurs mères résidant sur la même commune pendant leur grossesse, ils ont été considérés comme appartenant au même agrégat. Le ratio du nombre de cas observés sur le nombre de cas attendus a été estimé à 87,8, avec un intervalle de confiance à 95% compris entre 17 et 256, et une p-valeur statiquement significative. En France, 10 000 communes présentaient des caractéristiques proches de la commune où résidaient les mères des 3 enfants pendant leur grossesse. La probabilité d'observer un regroupement de 3 cas d'enfants porteurs d'ATMS sur la période 2007-2011 sur ces communes a été estimée à 6 .10-6 . Les informations recueillies lors de cette recherche d'exposition commune et la consultations des bases de données environnementales n'ont pas permis d'identifier pour ces 3 mères une exposition commune à un facteur de risque. Conclusion : La survenue de 3 cas d'enfant porteur d'ATMS, nés sur 2 années consécutives sur la même commune de Loire-Atlantique représentait un évènement de santé inhabituel. Toutefois, aucune hypothèse d'exposition commune n'a été identifiée.